helmholtzeyeinstituteРоссийский офтальмологический журналRussian Ophthalmological Journal2072-00762587-5760Real time Publishers10.21516/2072-0076-2023-16-3-19-25helmholtzeyeinstitute-1293Research ArticleКЛИНИЧЕСКИЕ ИССЛЕДОВАНИЯCLINICAL STUDIESЭффективность лазерного лечения семейной экссудативной витреоретинопатии у детейThe efficiency of laser treatment of familial exudative vitreoretinopathy in childrenhttps://orcid.org/0000-0003-3735-6249ДенисоваЕ. В.DenisovaE. V.

Екатерина Валерьевна Денисова - канд. мед. наук, врач-офтальмолог, старший научный сотрудник отдела патологии глаз у детей

ул. Садовая-Черногрязская, д. 14/19, Москва, 105062

Ekaterina V. Denisova - Cand. of Med. Sci., senior researcher, department of children’s eye pathology

14/19, Sadovaya-Chernogryazskaya St., Moscow, 105062

https://orcid.org/0000-0002-5306-2534ГераськинаЕ. А.Geras’kinaE. A.

Елизавета Александровна Гераськина - аспирант отдела патологии глаз у детей

ул. Садовая-Черногрязская, д. 14/19, Москва, 105062

Elizaveta A. Geraskina - PhD student, department of children’s eye pathology

14/19, Sadovaya-Chernogryazskaya St., Moscow, 105062

Slinko.amalgam@yandex.ruhttps://orcid.org/0000-0002-4857-0374КатаргинаЛ. А.KatarginaL. A.

Людмила Анатольевна Катаргина - д-р мед. наук, профессор, начальник отдела патологии глаз у детей, заместитель директора по научной работе

ул. Садовая-Черногрязская, д. 14/19, Москва, 105062

Lyudmila A. Katargina - Dr. of Med. Sci., professor, head of the department of children’s eye pathology, deputy director

14/19, Sadovaya-Chernogryazskaya St., Moscow, 105062

ФГБУ «НМИЦ глазных болезней им. Гельмгольца» Минздрава РоссииРоссияHelmholtz National Medical Research Center of Eye DiseasesRussian Federation2023091020231631925Copyright © Денисова Е.В., Гераськина Е.А., Катаргина Л.А., 20232023Денисова Е.В., Гераськина Е.А., Катаргина Л.А.Denisova E.V., Geras’kina E.A., Katargina L.A.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://roj.igb.ru/jour/article/view/1293

Семейная экссудативная витреоретинопатия (СЭВР) — наследственное заболевание, характеризующееся аномальным ангиогенезом и наличием аваскулярных зон (АЗ) на периферии сетчатки. Ведущим методом лечения ранних (1–3) стадий является лазерная коагуляция (ЛК) АЗ и патологических сосудов сетчатки.Цель работы - изучить эффективность ЛК сетчатки у детей с различными стадиями СЭВР.Материал и методы. Шестьдесят пять пациентов (82 глаза) с СЭВР после проведения ЛК сетчатки находились под динамическим наблюдением в течение 6 мес — 10 лет (в среднем — 3 года). Эффективность лазерного лечения оценивалась через 2–3 мес, стабилизацией считали отсутствие прогрессирования заболевания без или на фоне проведения дополнительной ЛК в течение всего периода наблюдения пациента (не менее 12 мес).Результаты. Эффективность однократной ЛК у детей с 1-й стадией СЭВР составила 100 %, со 2-й— 50–56 %, с 3-й— 10–50 % и с 4-й — 20–33 %. Количество случаев со стабилизацией в отдаленном периоде, достигнутой после повторных сеансов ЛК (более 12 мес), снижалось соответственно исходной тяжести клинических проявлений с 75–100 % при проведении ЛК в 1-2-й стадии, до 41–60 % в 3-й и 17–20 % в 4-й.Заключение. Эффективность ЛК АЗ и патологических сосудов сетчатки у детей с СЭВР находится в обратной зависимости от стадии заболевания. Более чем в половине случаев для стабилизации процесса требуются повторные сеансы ЛК. Сохранение сосудистой активности после ЛК или появление новых сосудистых мальформаций является прогностическим признаком дальнейшего прогрессирования СЭВР. Полученные результаты свидетельствуют о необходимости раннего выявления СЭВР и проведения ЛК до развития распространенной отслойки сетчатки, а также регулярного динамического наблюдения пациентов и дальнейшего изучения патогенетических механизмов прогрессирования СЭВР.

Familial exudative vitreoretinopathy (FEVR) is a hereditary disease characterized by abnormal angiogenesis and avascular zones (AZ) on the retinal periphery. The leading method of treatment of its early stages (1–3) is laser coagulation (LC) of AZ and pathological retinal vessels.Purpose. To study the efficiency of retinal laser coagulation in children with various stages of FEVR.Material and methods. 65 children with FEVR (82 eyes) were observed after retinal LC for 6 months to 10 years (on average, 3 years). The efficiency of laser treatment was evaluated after 2–3 months. We regarded the result as stabilization if no progression of the disease could be observed over the entire follow-up period (at least 12 months), either with or without an additional LC.Results. The efficiency of a single LC in children with FEVR in stage 1 was 100 %, in stage 2, 50 to 56 %, in stage 3, 10 to 50 %, in stage 4, 20 to 33 %. The proportion of cases with long-term (over 12 months) stabilization after additional LC sessions was diminishing according to the initial severity of clinical manifestations: from 75–100 % in stages 1–2 to 41–60 % in stage 3 and to 17–20 % in stage 4.Conclusion. LC efficiency of AZ and pathological retinal vessels in children with FEVR is inversely proportional to the stage of the disease. In more than half of the cases, repeated sessions of LC are required to achieve stabilization. The persistence of vascular activity after LC or the appearance of new vascular malformations are prognostic signs of further FEVR progression. The results obtained indicate the need for an early detection of the disease and an LC procedure to prevent the development of extensive retinal detachment, as well as regular dynamic observation of the patients and further study of the pathogenetic mechanisms of FEVR progression.

семейная экссудативная витреоретинопатиялазеркоагуляция сетчаткиотслойка сетчаткивитреоретинальная патология у детейfamilial exudative vitreoretinopathyretinal laser coagulationretinal detachmentpediatric vitreoretinal diseasesReferencesGow J, Oliver GL. Familial exudative vitreoretinopathy. An expanded view. Arch Ophthalmol. 1971; 86 (2): 150–5. doi: 10.1001/archopht.1971.01000010152007Gow J, Oliver GL. Familial exudative vitreoretinopathy. An expanded view. Arch Ophthalmol. 1971; 86 (2): 150–5. doi: 10.1001/archopht.1971.01000010152007Xiao H, Tong Y, Zhu Y, Min P Familial Exudative Vitreoretinopathy-Related Disease-Causing Genes and Norrin/β-Catenin Signal Pathway: Structure, Function, and Mutation Spectrums. Journal of Ophthalmology. 2019: 5782536. doi:10.1155/2019/5782536Xiao H, Tong Y, Zhu Y, Min P Familial Exudative Vitreoretinopathy-Related Disease-Causing Genes and Norrin/􀈕-Catenin Signal Pathway: Structure, Function, and Mutation Spectrums. Journal of Ophthalmology. 2019: 5782536. doi:10.1155/2019/5782536Wang Y, Rattner A, Zhou Y, et al. Norrin/frizzled 4 signaling in retinal vascular development and blood brain barrier plasticity. Cell. 2012; 151 (6): 1332–44. doi: 10.1016/j.cell.2012.10.042Wang Y, Rattner A, Zhou Y, et al. Norrin/frizzled 4 signaling in retinal vascular development and blood brain barrier plasticity. Cell. 2012; 151 (6): 1332–44. doi: 10.1016/j.cell.2012.10.042Shukla D, Singh J, Sudheer G, et al. Familial exudative vitreoretinopathy (FEVR). Clinical profile and management. Indian J Ophthalmol. 2003; 51: 323–8.Shukla D, Singh J, Sudheer G, et al. Familial exudative vitreoretinopathy (FEVR). Clinical profile and management. Indian J Ophthalmol. 2003; 51: 323–8.Pendergast SD, Trese MT. Familial exudative vitreoretinopathy. Results of surgical management. Ophthalmology. 1998; 105: 1015–23. doi: 10.1016/S0161-6420(98)96002-XPendergast SD, Trese MT. Familial exudative vitreoretinopathy. Results of surgical management. Ophthalmology. 1998; 105: 1015–23. doi: 10.1016/S0161-6420(98)96002-XHubbard GB, Li Al. Analysis of predisposing clinical features for worsening traction after treatment of familial exudative vitreoretinopathy in children. Am J Ophthalmol. 2021 Mar; 223: 430–45. doi: 10.1016/j.ajo.2020.07.013Hubbard GB, Li Al. Analysis of predisposing clinical features for worsening traction after treatment of familial exudative vitreoretinopathy in children. Am J Ophthalmol. 2021 Mar; 223: 430–45. doi: 10.1016/j.ajo.2020.07.013Margolis R, Couvillion SS, Mavrofrides EC, Hess D, Murray TG. Progression of familial exudative vitreoretinopathy after laser treatment. Arch Ophthalmol. 2004; 122 (11): 1717–9. doi: 10.1001/archopht.122.11.1717Margolis R, Couvillion SS, Mavrofrides EC, Hess D, Murray TG. Progression of familial exudative vitreoretinopathy after laser treatment. Arch Ophthalmol. 2004; 122 (11): 1717–9. doi: 10.1001/archopht.122.11.1717Катаргина Л.А., Кадышев В.В., Денисова Е.В. и др. Клинические проявления семейной экссудативной витреоретинопатии у детей при нарушении нуклеотидной последовательности гена FZD4. Российский офтальмологический журнал. 2021; 14 (4): 52–9.Katargina L.A., Kadyshev V.V., Denisova E.V., et al. Clinical manifestations of familial exudative vitreoretinopathy in children with a violation of the nucleotide sequence of the FZD4 gene. Russian ophthalmological journal. 2021; 14 (4): 52–9 (In Russ.)]. https://doi.org/10.21516/2072-0076-2021-14-4-52-59Kashani AH, Brown KT, Chang E, et al. Diversity of retinal vascular anomalies in patients with familial exudative vitreoretinopathy. Ophthalmology. 2014; 121 (11): 2220–7. doi: 10.1016/j.ophtha.2014.05.029Kashani AH, Brown KT, Chang E, et al. Diversity of retinal vascular anomalies in patients with familial exudative vitreoretinopathy. Ophthalmology. 2014; 121 (11): 2220–7. doi: 10.1016/j.ophtha.2014.05.029Criswick V, Schepens CL. Familial exudative vitreoretinopathy. Am J Ophthalmol. 1969; 68 (4): 578–94. doi: 10.1016/0002-9394(69)91237-9Criswick V, Schepens CL. Familial exudative vitreoretinopathy. Am J Ophthalmol. 1969; 68 (4): 578–94. doi: 10.1016/0002-9394(69)91237-9

The authors declare that there are no conflicts of interest present.