Выживаемость больных ретинобластомой по данным когортного исследования двух центров РФ

Цель исследования — оценить общую, зависящую от заболевания, бессобытийную, безрецидивную выживаемость больных ретинобластомой (РБ) и кумулятивную вероятность сохранения глаз.

Материал и методы. Обследованы 223 пациента с РБ. Монокулярную форму заболевания диагностировали в 69,1 % случаев (n = 154), бинокулярную форму — в 30,9 % (n = 69). Медиана срока наблюдения за пациентами составила 40 мес. Группа A по классификации ABC диагностирована в 16 (5,5 %) из 292 глаз, группа B — в 53 (18,2 %), группа C — в 41 (14,0 %), группа D — в 58 (19,9 %), группа E — в 124 (42,5 %). При односторонней РБ группу E выявляют в 56,5 % случаев, что в 2 раза чаще, чем при двусторонней РБ — 26,8 % (p < 0,01).

Результаты. Общая 5-летняя выживаемость детей, получивших лечение по поводу РБ (n = 223), составила 96,4 ± 1,4 %. Пятилетняя выживаемость детей, зависящая от основного заболевания (n = 222), составила 96,8 ± 1,3 % в общей когорте. Бессобытийная 5-летняя выживаемость детей, получивших лечение по поводу РБ (n = 223), составила 66,7 ± 3,6 %, при монолатеральном поражении (n = 154) — 74,1 ± 4,2 %, при билатеральном поражении (n = 69) — 50,6 ± 6,2 %. Безрецидивная 5-летняя выживаемость составила 83,3 ± 3,1 %, при монокулярной форме — 87,8 ± 3,3 %, при бинокулярной форме — 73,3 ± 6,4 %. Пятилетняя кумулятивная вероятность сохранения глаз зависит от латеральности и стадии опухоли (p < 0,05). Пятилетняя выживаемость детей с монокулярным поражением, зависящая от основного заболевания, при органосохраняющем лечении составила 100 %.

Заключение. Современное комбинированное лечение пациентов с РБ позволяет сохранить не только жизнь и глаза больному ребенку, но и зрительные функции, что обеспечивает социальную адаптацию и улучшение качества жизни больных. Показано, что при бинокулярной форме удается сохранить большее количество глаз, чем при монокулярной форме. Строгое соблюдение критериев для органосохраняющего лечения не повышает риск метастазирования. Вовремя проведенная энуклеация при абсолютных показаниях остается методом выбора для спасения жизни ребенка.

1. Ward E., DeSantis C., Robbins A., Kohler B., Jemal A. Childhood and adolescent cancer statistics. CA Cancer J. Clin. 2014; 64 (2): 83–103. doi: 10.3322/caac.21219

2. Саакян С.В. Ретинобластома (клиника, диагностика, лечение) Москва: ОАО «Изд-во Медицина»; 2005.

3. Kao L.Y., Su W.W., Lin Y.W. Retinoblastoma in Taiwan: survival and clinical characteristics 1978–2000. Jpn. J. Ophthalmol. 2002; 46 (5): 577–80. doi: 10.1016/s0021-5155(02)00546-4

4. Chang C.Y., Chiou T.J., Hwang B., et al. Retinoblastoma in Taiwan: survival rate and prognostic factors. Jpn. J. Ophthalmol 2006; 50 (3): 242–9. doi: 10.1007/s10384-005-0320-y

5. Swaminathan R., Rama R., Shanta V. Childhood cancers in Chennai, India, 1990–2001: incidence and survival. Int. J. Cancer. 2008; 122 (11): 2607–11. doi: 10.1002/ijc.23428

6. Wessels G., Hesseling P.B. Outcome of children treated for cancer in the Republic of Namibia. Med. Pediatr. Oncol. 1996; 27 (3): 160–4. doi: 10.1002/(SICI)1096-911X(199609)27:3<160::AID-MPO5>3.0.CO;2-C

7. Bowman R.J., Mafwiri M., Luthert P., Luande J., Wood M. Outcome of retinoblastoma in east Africa. Pediatr. Blood Cancer. 2008; 50 (1): 160–2. doi: 10.1002/pbc.21080

8. Lu J.E., Francis J.H., Dunkel I.J., et al. Metastases and death rates after primary enucleation of unilateral retinoblastoma in the USA 2007-2017. Br. J. Ophthalmol. 2019; 103 (9): 1272–7. doi: 10.1136/bjophthalmol-2018-312915

9. Hu H., Zhang W., Wang Y., et al. Characterization, treatment and prognosis of retinoblastoma with central nervous system metastasis. BMC Ophthalmol. 2018; 18 (107). doi: 10.1186/s12886-018-0772-8

10. Kivela T. The epidemiological challenge of the most frequent eye cancer: retinoblastoma, an issue of birth and death. Br. Journ. Ophthalmol. 2009; 93 (9): 1129–31. doi:10.1136/bjo.2008.150292

11. Ueda T., Koga Y., Yoshikawa H., et al. Survival and ocular preservation in a long-term cohort of Japanese patients with retinoblastoma. BMC Pediatr. 2020; 20: 37. doi: 10.1186/s12887-020-1923-7

12. Camp D.A., Dalvin L.A., Schwendeman R., Lim L.S., Shields C.L. Outcomes of neonatal retinoblastoma in pre-chemotherapy and chemotherapy eras. Indian J. Ophthalmol. 2019; 67: 1997–2004. doi: 10.4103/ijo.ijo_634_19

13. Murphee A.L., Villablanca J.G., Deegan W.F. 3rd, et al. Chemotherapy plus local treatment in the management of intraocular retinoblastoma. Arch. Ophthalmol. 1996; 114: 1348–56. doi: 10.1001/archopht.1996.01100140548005

14. Белкина Б.М., Дурнов Л.А., Поляков В.Г. и др. Лечебная тактика и результаты комплексного лечения ретинобластомы у детей в распространенных стадиях заболевания. Вопросы онкологии. 1997; 43 (4): 435–9.

15. Ушакова Т.Л., Трофимов И.А., Горовцова О.В. и др. Новая эра органосохраняющего лечения детей с интраокулярной ретинобластомой в России: мультицентровое когортное исследование. Онкопедиатрия. 2018; 5 (1): 51–69. doi: 10.15690/onco.v5i1.1866

16. Саакян С.В., Жаруа А.А., Мякошина Е.Б., Лазарева Л.А., Яковлев С.Б. Суперселективная интраартериальная химиотерапия в лечении резистентных и далеко зашедших форм ретинобластомы: возможные осложнения и меры их профилактики. Российская педиатрическая офтальмология. 2013; 1: 31–4.

17. Саакян С.В., Мякошина Е.Б., Поляков В.Г., Ушакова Т.Л., Исмаилова Д.М. Макулопатия и хориоретинопатия у детей с ретинобластомой на фоне химиотерапии: клинико-морфометрические исследования. Российская педиатрическая офтальмология. 2018; 13 (4): 167–75.

18. Долгушин Б.И., Ушакова Т.Л., Погребняков И.В. и др. Роль селективной интраартериальной и интравитреальной химиотерапии в органосохраняющем лечении детей с ретинобластомой. Забайкальский медицинский вестник. 2018; 1: 7–24.

19. Cassoux N., Lumbroso L., Levy-Gabriel C., et al. Retinoblastoma: update on current management. Asia Pac. J. Ophthalmol (Phila). 2017; 6 (3): 290–5. doi: 10.22608/APO.201778

20. Linn Murphree A. Intraocular retinoblastoma: the case for a new group classification. Ophthalmology Clinics of North America. 2005; 18 (1): 41–53. doi:10.1016/j.ohc.2004.11.003

21. Янченко Т.В., Громакина Е.В. Эпидемиологические аспекты ретинобластомы. Медицина в Кузбассе. 2015; 14 (2): 4–9.

22. Tamboli D., Topham A., Singh N., Singh A.D. Retinoblastoma: A SEER dataset evaluation for treatment patterns, survival, and second malignant neoplasms. Am. J. Ophthalmol. 2015; 160 (5): 953–8. doi: 10.1016/j.ajo.2015.07.037

23. Broaddus E., Topham A., Singh A.D. Survival with retinoblastoma in the USA: 1975–2004. Br. J. Ophthalmol. 2009; 93 (1): 24–7.

24. Саакян С.В., Иванова О.А., Горовцова О.В. и др. Отдаленные итоги лечения детей с интраокулярной ретинобластомой. Эффективная фармакотерапия. 2019; 15 (33): 14–7.Doi 10.33978/2307-3586-2019-15-33-14-17

25. MacCarthy A., Birch J.M., Draper G.J., et al. Retinoblastoma: treatment and survival in Great Britain 1963 to 2002. Br .J. Ophthalmol. 2009; 93 (1): 38–9. doi: 10.1136/bjo.2008.139626

26. Abramson D.H., Schefler A.C. Update on retinoblastoma. Retina. 2004; 24 (6): 828–48. doi: 10.1097/00006982-200412000-00002

27. Abramson D.H., Marr B.P., Francis J.H., et al. Simultaneous bilateral ophthalmic artery chemosurgery for bilateral retinoblastoma (Tandem Therapy). PLoS One. 2016; 11 (6): e0156806. doi: 10.1371/journal.pone.0156806

28. Shields C.L., Mashayekhi A., Au A.K., et al. The international classification of retinoblastoma predicts chemoreduction success. Ophthalmology. 2006; 113: 2276–80. doi: 10.1016/j.ophtha.2006.06.018

29. Francis J.H., Levin A.M., Zabor E.C., Gobin Y.P., Abramson D.H. Ten-year experience with ophthalmic artery chemosurgery: ocular and recurrence-free survival. PLOS ONE. 2018; 13 (5): e0197081. doi:10.1371/journal.pone.0197081

30. Brennan R.C., Qaddoumi I., Mao S., et al. Ocular salvage and vision preservation using a Topotecan-based regimen for advanced intraocular retinoblastoma. J. Clin. Oncol. 2017; 35(1): 72–7. doi: 10.1200/JCO.2016.69.2996

31. Kaliki S., Mittal P., Mohan S. Bilateral advanced (group D or E) intraocular retinoblastoma: outcomes in 72 Asian Indian patients. Eye (Lond). 2019; 33 (8): 1297–304. doi:10.1038/s41433-019-0409-z

32. Abramson D.H., Marr B.P., Brodie S.E., et al. Ophthalmic artery chemosurgery for less advanced intraocular retinoblastoma: five-year review. PLoS One. 2012; 7 (4): e34120. doi: 10.1371/journal.pone.0034120

33. Abramson D.H., Dunkel I.J., Brodie S.E., Marr B., Gobin Y.P. Bilateral superselective ophthalmic artery chemotherapy for bilateral retinoblastoma: tandem therapy. Arch Ophthalmol. 2010; 128 (3): 370–2. doi: 10.1001/archophthalmol.2010.7

34. Abramson D.H., Shields C.L., Jabbour P., et al. Metastatic deaths in retinoblastoma patients treated with intraarterial chemotherapy (ophthalmic artery chemosurgery) worldwide. International j

35. Abramson D.H., Shields C.L., Jabbour P., et al. Metastatic deaths in retinoblastoma patients treated with intraarterial chemotherapy (ophthalmic artery chemosurgery) worldwide. International journal of retina and vitreous. 2017; 3: 40. doi: 10.1186/s40942-017-0093-8